REPORTE DE CASO
1Universidad Ricardo Palma, Lima-Perú. 2Instituto de Investigación en Ciencias Biomédicas (INICIB), Lima-Perú. 3Hospital Nacional Edgardo Rebagliati Martins, Lima-Perú.
Paciente varón de 54 años de edad, con antecedente de Síndrome de Guillain-Barré, recibe tratamiento con Gabapentina. Cuatro meses antes de su ingreso presenta anemia hemolítica autoinmune, recibió Prednisona. Al momento de ingreso presenta disnea a medianos esfuerzos, astenia, palpitaciones, hiporexia, hipotensión, disminución de peso. Western Blott resultó positivo para HTVL-1. Se agrega temblor en manos. Se reporta un caso de Síndrome de Guillain-Barré y Anemia hemolítica en un contexto de una infección por virus linfotrópico T humano tipo I.
Palabras clave: Síndrome de Guillain-Barré; Anemia Hemolítica; virus linfotrópico T humano tipo I (HTLV-1). (fuente: DeCS BIREME)
Male patient, 54 years old, with a history of Guillain-Barré syndrome, treated with Gabapentin. Four months before admission presents autoimmune hemolytic anemia, treated with prednisone. At the time of admission to middle effort dyspnea presents, asthenia, palpitations, hyporexia, hypotension, weight decreased. Western blot test was positive for HTLV-1. Shaking hands is added. A case of Guillain-Barré syndrome and hemolytic anemia is reported in a context of infection with human T lymphotropic virus type I.
Key words: Guillain-Barré syndrome; Hemolytic anemia; human T lymphotropic virus type I (HTLV-1). (source: MeSH NLM)
El virus Linfotrópico T Humano tipo I (HTLV-1) se
distribuye en el Japón, el Caribe, África Central, en
América del centro y sur1. Existe escasa información
acerca de la prevalencia de HTLV-1 en el Perú, pero
se sugiere una presencia importante en los Andes
del sur del país2. Se ha asociado con la Paraparesia
Espástica Tropical, así como la Leucemia T del adulto.
Asimismo, informes previos han demostrado relación
entre HTLV-1 con síndromes neurológicos como la
esclerosis lateral amiotrófica y síndrome de Guillain-
Barré, además de alteraciones hematológicas como
Anemia Hemolítica1,3,4.
Entre las patologías descritas se encuentra el
síndrome de Guillain-Barré, que es una polineuropatía
desmielinizante inflamatoria aguda mediada por
mecanismos autoinmunes que cursa con parálisis
flácida y con debilidad muscular simétrica progresiva ascendente, arreflexia osteotendinosa, alteración
de la sensibilidad hasta un cuadro de insuficiencia
respiratoria y posterior muerte5. Está relacionado
frecuentemente con el antecedente de una infección
respiratoria o gastrointestinal, enfermedades
hematológicas y malignas, parkinsonismo, etc6.
Por otra parte, la anemia hemolítica autoinmune se
define como la destrucción de los hematíes antes
de los 120 días que se puede dar a nivel intravascular
o extravascular, la cual puede estar asociada o no a
otras enfermedades autoinmunes. En muchos de los
pacientes puede ser asintomática o cursar con disnea,
astenia, hiporexia, cefalea, palpitaciones, palidez
marcada y coloración amarillenta en mucosas cuando
es de mayor intensidad y hepato-esplenomegalia; todo
esto desencadenado por el mismo proceso hemolítico7.
En reportes previos se ha relacionado el HTLV-1 con
trombocitopenia e ictericia (Síndrome de Evans)4.
Se reporta el caso de un paciente con diagnóstico
de Síndrome de Guillain-Barré y anemia hemolítica
autoinmune asociado a HTLV-1. Se discute la asociación
de la patogénesis de la infección viral y el probable
papel asociado a enfermedades autoinmunes
neurológicas y hematológicas.
Paciente varón de 54 años, natural y procedente de
Lima con múltiples parejas sexuales que tiene como
antecedente síndrome de Guillain-Barré diagnosticado
hace 2 años tratado con Gabapentina. Dos meses
antes de su ingreso, presenta cuadro de anemia
severa, siendo diagnosticada como anemia hemolítica
autoinmune con anticuerpos calientes, tratándose con
Prednisona 20mg/2 veces al día.
El día de su ingreso por
emergencia, el paciente comienza a presentar disnea a
medianos esfuerzos, astenia, palpitaciones, hiporexia,
hipotensión, disminución de peso de 11 kilos en 18 meses y sensación de alza térmica por lo que acude al
centro de salud donde le diagnostican shock séptico
por neumonía adquirida en la comunidad y anemia
macrocítica hipercrómica (3.3gr/dl), siendo tratado
con vasopresores, antibióticos (ceftriaxona 2gr/24h
endovenosa por 5 días), además de transfusión de 3
paquetes globulares.
Al examen físico, presenta presión arterial:
110/80mmHg, frecuencia cardiaca: 86lpm, frecuencia
respiratoria: 18 rpm, temperatura: 36ºC, SatO2:
94%, palidez marcada en piel y mucosas, leve
ictericia en mucosas. Al examen neurológico revela
hiporreflexia, fuerza muscular y trofismo disminuidos
en los 4 miembros, Babinsky negativo, presencia de
temblor espontáneo en manos al reposo y al ejercer
movimientos.
En primer día de hospitalización, el examen de
laboratorio muestra una hemoglobina de 6.9 (g/
dL), leucocitos 11250/microlitro. Bilirrubina total de
3.25 mg/dl a predominio indirecto 1.94, LDH de 426
U/I, no hubo control de haptoglobina (tabla 1).
El
mielograma presenta médula ósea con hiperplasia
eritroide compatible con proceso hemolítico. La
tomografía de tórax presenta imagen cavitada en el
segmento 3 de pulmón derecho de paredes gruesas
(figura 1), asimismo derrame pleural bilateral, por
lo que se realizó broncofibroscopia con lavado
alveolar y aspirado bronquial para un posterior
cultivo para hongos, gérmenes comunes y Bacillos
de Koch (BK), donde se aísla Staphylococcus aureus
y BK: negativo, siendo tratado con Oxacilina 2gr/ 6
horas por 8 semanas y Clindamicina.
En la ecografía
presenta adenopatías de aspecto inflamatorio en
región inguinal derecha, por lo que se realiza punción
con aguja fina (BAF) ecodirigida resultando negativo
para células tumorales. Asimismo, se realiza pruebas
serológicas saliendo positivo para HTLV-1, por lo que
le realizan western blot confirmando el diagnóstico.
El caso se catalogó como un Síndrome de Guillain-
Barré secuelar, anemia hemolítica autoinmune con
anticuerpos calientes e infección por HTLV-1 en
tratamiento. Teniendo como diagnóstico diferencial la
Paraparesia Espástica Tropical.
El virus Linfotrópico T humano tipo I (HTLV-1), es un
virus intracelular que produce una infección crónica,
que preferentemente ataca a los linfocitos T CD4+. Este
virus utiliza la sinapsis viral (contacto célula-célula)
para su transmisión a partir del contacto con estos
linfocitos infectados y se multiplica por expansión
clonal8.
Se han descrito presentaciones de enfermedades
autoinmunes de inicio infeccioso por mecanismos
de respuesta cruzada con proteínas propias
del organismo, modificación del HLA, así como
producción de respuesta policlonal, lo cual generaría
una alteración de los mecanismos autorreguladores
de la respuesta inmune. Esto podría producir
alteraciones en el sistema inmune, generando una
enfermedad autoinmune, como también generar
mayor susceptibilidad al huésped al oportunismo
de gérmenes, entre las más comunes se describe
Estrongiloidiasis y Tuberculosis, entre otras estado de
inmunosupresión, lo cual hará susceptible al huésped
a enfermedades8-9.
Se ha descrito como patogénesis del Síndrome de
Guillain-Barré la alteración autoinmune producida por
procesos infecciosos respiratorios o gastrointestinales
previos4. Cumpliendo con los criterios de diagnóstico
de infección neurológica por HTLV-1 según Tomas
Alarcón10, en el presente reporte de caso se confirma el diagnóstico del Síndrome de Guillain-Barré por
pruebas estándares. Se descarta algún tipo de
infección gastrointestinal y respiratoria que pueda
generar dicho Síndrome, pero se confirma la infección
por HTLV-1. La probable explicación de su patogénesis,
es que el Síndrome de Guillain-Barré podría deberse a
una probable inmunosupresión causada por el virus
de HTLV-1, que generó la susceptibilidad a la infección
por gérmenes que pueden causar, por mimetismo
molecular, el síndrome ya antes mencionado.
Como
también, la propia infección por HTLV-1, que conllevó
a una reacción inmunológica de tipo cruzada y que
finalmente generó el Síndrome de Guillain Barré.
En el presente caso se describe temblor espontáneo.
Este último puede asociarse a la presentación de
Parkinson idiopático relacionado a la infección de
HTLV-110 , o también, a un Síndrome Parkinsoniano
por uso crónico de Gabapentina6. Igualmente esta
alteración puede ser una manifestación propia del
síndrome de Guillain-Barré, debido a que existe
una afección cerebelosa definida como un temblor
de intención que empeora a los movimientos
activos y ocasionalmente como temblor postural,
afectando principalmente mitad superior del cuerpo,
especialmente a nivel de músculos proximales11.
La infección por el virus HTLV-1 al generar una respuesta
inmune puede producir anticuerpos que reaccionan
contra la membrana del eritrocito, pudiendo generar
una anemia hemolítica autoinmune4. Esta reacción
autoinmune por la infección por HTLV-1 pudo ser
la causante de la anemia hemolítica que presentó el
paciente, como también el síndrome de Guillain Barré.
El tratamiento de la Anemia hemolítica autoinmune
se basa primero en estabilizar la hemodinamia del
paciente, si está con niveles de hemoglobina por
debajo de 7 gr/dl se realiza terapia transfusional12.
En
el tratamiento médico se emplea corticoides como la
prednisona a 1-2mg/kg/d vía oral y en casos graves
metilprednisolona 2- 4mg/kg/d vía endovenosa,
posteriormente reduciendo progresivamente la
dosis cuando tenga un hematocrito mayor al 30% o
hemoglobina mayor a 10(g/dL)13, y si el caso fuese
refractario se pensaría en una esplenectomía14.
En el SGB el tratamiento específico se basa en la
administración de inmunoglobulina intravenosa en
dosis de 2gr/kg dividida en 2 o 5 días y plasmaféresis,
así como el uso de gabapentina para aliviar el dolor
moderado o grave a dosis de 300-600 mg vía oral cada
8 horas14.
Se descartó la paraparesia espástica tropical, ya que
esta se caracteriza por las siguientes manifestaciones clínicas como debilidad de miembros inferiores y
no superiores, e hiperreflexia; en tanto el paciente
presentó cuadriparesia e hiporreflexia y signos
electromiográficos característicos del Síndrome de
Guillain-Barré.
Se tuvo como limitantes la no realización de biopsia de
la caverna en el pulmón en la broncofibroscopia por la
dificultad del acceso, así como en el seguimiento de la
anemia hemolítica, ya que no se realizó el estudio de la
haptoglobina y recuento reticulocitario.
Se han reportado casos como en Irán, una mujer de 21
años con HTLV-1 asociado a SGB y Linfoma de células
T del adulto15, pero ninguno asociado también a
anemia hemolítica autoinmune, es por ello que este
caso excepcional es uno de los pocos reportados en
el mundo.
Contribuciones de autoría: Los autores participaron
en la generación, redacción y aprobación final del
artículo original.
Financiamiento: Autofinanciado.
Conflicto de interés: Los autores declaran no tener
conflicto de interés en la publicación de este articulo.
Recibido: 23 de mayo del 2018
Aprobado: 20 de junio del 2018